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大血管白塞病的超聲影像學特征探究
發布時間:2020-08-31

  摘    要:目的 總結13例大血管白塞病(BD)患者的超聲特點,提高對該病的認識.方法 收集我院臨床確診的大血管BD患者13例,分析其臨床資料、血管超聲特點.結果 男11例,女2例,年齡18~54歲,平均33歲.大動脈受累5例:胸主動脈瘤1例,腹主動脈瘤2例,腹主動脈血栓1例,左側髂股動脈血栓形成1例.1例胸主動脈瘤患者曾接受主動脈腔內隔絕術,術后3周出現嚴重I型內漏,并在股動脈穿刺點出現假性動脈瘤.大靜脈受累7例:上腔靜脈阻塞綜合征4例,下腔靜脈阻塞綜合征2例(1例患者同時伴有肝靜脈、門靜脈血栓),1例表現為門靜脈系統血栓形成.大動脈及大靜脈同時受累1例,表現為腹主動脈血栓合并下腔靜脈血栓.2例患者治療前后接受超聲造影檢查,顯示治療前增厚血管壁內大量新生血管,激素沖擊治療后新生血管不明顯.結論 血管超聲發現不明原因動脈血管瘤樣擴張、動靜脈閉塞的年輕患者應考慮BD可能,超聲造影有助于識別血管炎性活動.

  關鍵詞:大血管; 白塞病; 超聲; 超聲造影;

  作者簡介: *文哲 E-mail:13651348189@126.com;

  基金: 首都臨床診療技術研究及示范應用(No.Z191100006619051); 北京市科委首都臨床特色應用研究(No.Z171100001017043); 北京市衛生與健康科技成果和適宜技術推廣項目(No.2018-TG-28); 首都醫科大學附屬北京世紀壇"無栓、無血、無痛醫院"臨床專項課題(No.2015-SW07); 中國國家鐵路集團有限公司科技研究開發計劃項目(No.J2019Z604);

  Abstract:Objective To evaluate the ultrasonic characteristics of 13 Behcet′s disease(BD) patients with major vascular involvement. Methods 13 BD patients with major vascular involvement were collected, and their clinical data and vascular ultrasound characteristics were analyzed. Results 11 males and 2 female BD patients evelled in the study.There were 5 cases of artery involvement: 1 case of thoracic aortic aneurysm, 2 cases of abdominal aortic aneurysm, 1 case of abdominal aortic thrombosis, and 1 case of left iliac artery thrombosis at femoral artery junction. Patients with thoracic aortic aneurysm had undergone EVAR, severe type I endoleak occurred 3 weeks after operation, and a pseudoaneurysm appeared at the femoral puncture site. There were 7 cases of vein involvement: 4 cases with superior vena cava obstruction syndrome, 2 cases with inferior vena cava obstruction syndrome(1 patient with hepatic vein and portal vein thrombosis), and 1 case showed portal vein system thrombosis. Artery and vein were involved simultaneously in one case, presenting as abdominal aorta thrombus and inferior vena cava thrombus. One patient with abdominal aortic aneurysm and one patient with superior vena cava obstruction underwent contrast-enhanced ultrasound examination, which showed that neovascularization could be seen in the thickened blood vessel wall before the treatment, but the neovascularization was not obvious after treatment. Conclusions BD should be considered when ultrasound detects an unexplained arterial aneurysm and vessel occlusion in young adults. Contrast-enhanced ultrasound can help identify vasculitis.

  Keyword:Behcet′s disease; Major vascular involvement; Ultrasound; Contrast ultrasound;

  白塞病(behcet′s disease,BD)臨床特征為口腔黏膜潰瘍、外生殖器潰瘍、皮膚損害及眼炎,當合并有大血管病變時稱血管白塞病[1].血管BD在中國的患病率為7.7%,目前臨床對該病的影像學認識存在嚴重不足,多數患者并未得到早期診斷,誤診誤治時有發生[2].本研究總結13例大血管BD的超聲影像學特征,報告如下.

  資料與方法

  1. 研究對象

  收集2014年6月至2019年11月我院臨床資料完整以大血管病變為首發表現BD患者13例,綜合2014年白塞病國際標準評分系統[3]及2012年Chapel Hill會議的血管炎分類 [4]作為血管BD的診斷標準。

  2. 超聲檢測方法

  (1)常規超聲檢測方法

  ①掃查方案及顯像范圍:

  本研究中首先對臨床懷疑病變范圍血管進行針對性掃查,如檢查范圍異常并懷疑BD后,對全身大血管進行全面掃查。動脈系統包括主動脈全程、雙鎖骨下動脈、雙側頸動脈、雙側椎動脈、雙側上肢動脈、雙髂動脈。靜脈系統包括下腔靜脈、門靜脈、上腔靜脈、雙側無名靜脈、雙髂靜脈、雙側股腘靜脈。

  ②超聲儀器及檢查方法:

  應用Philips iE 33及GE Logic E9超聲診斷儀.配合使用線陣探頭L9-1、相控陣探頭S5-1及凸陣探頭C5-1,頻率1.0~5.0 MHz.觀察有無血管壁增厚、管腔擴張、狹窄或閉塞、腔內有無異常回聲,并結合CDFI觀察管腔內血流充盈情況(有無血流中斷、變細、血流紊亂及無血流),采用頻譜多普勒觀察血流特征.

  (2)超聲造影檢測方法

  ①超聲造影檢查應用適應證[5]:

  臨床癥狀嚴重程度與實驗室檢查不一致、臨床需要判斷血管炎癥活動性、靶目標血管常規超聲顯示不清晰、治療后療效評價.

  ②超聲檢查方法:

  選用實時諧波成像模塊.超聲造影劑選用意大利Bracco公司SonoVue凍干粉(SF6微泡59 mg),用生理鹽水5 ml配制成懸浮液,振蕩30 s后備用.高頻探頭選用2.4 ml,低頻探頭采用1.0 ml,經肘部淺靜脈快速推注(5 s).兩位有經驗的超聲醫師對造影資料進行回顧性判讀,觀察血管壁增強特點、側支開放、血管通暢性等特征.

  結 果

  1. 臨床資料

  男11例,女2例,年齡18~54歲,平均33歲,血管癥狀出現時間距確診時間為1個月~7年.9例患者為超聲首先提出疑似診斷,最終得到確診.就診原因:腹部脹痛不適2例,下肢缺血1例,足趾壞疽1例,CT發現"腹主動脈瘤"1例,腹部淺靜脈曲張2例,腹水2例(其中1例為乳糜性腹水),頭面部腫脹2例,外院診斷為"頸內靜脈血栓"、"頸內靜脈擴張"各1例.其中復發性口腔潰瘍(12/13,92%)、外生殖器潰瘍(6/13,46%)、皮膚結節紅斑(3/13,23%)、眼部受累(6/13,46%).單純動脈受累者4例,單純靜脈受累者7例,同時累及動靜脈的1例(腹主動脈下段血栓、下腔靜脈血栓).所有患者診斷明確后均接受糖皮質激素及免疫抑制劑治療.隨訪過程中,除胸主動脈瘤支架術后患者因瘤體破裂死亡外,其他患者臨床癥狀均明顯好轉.

  2. 靜脈受累超聲表現

  大靜脈病變8例,其中上腔靜脈阻塞導致上腔靜脈阻塞綜合征4例,下腔靜脈阻塞導致下腔靜脈阻塞綜合征2例(其中1例伴有腹主動脈下段血栓),1例患者同時伴有下腔靜脈、肝靜脈血栓,1例表現為門靜脈主干、腸系膜上靜脈、脾靜脈血栓形成.受累靜脈壁明顯增厚,與周邊界限不清,管腔擴張內可見中等偏低回聲充填,CDFI示血流中斷(圖1).上腔靜脈阻塞患者中2例雙頸內靜脈檢出血栓,頸外靜脈代償增粗;1例單側頸內靜脈阻塞,血流經甲狀腺靜脈向對側分流;1例雙側頸內靜脈未見阻塞,但管腔擴張且血流明顯淤滯.下腔靜脈阻塞患者可見腰靜脈代償性增粗.1例門靜脈主干阻塞患者門脈主干及肝內分支呈 "海綿樣變性"改變.對1例下腔靜脈阻塞患者治療前后進行超聲造影,治療前血管壁明顯增厚,全層明顯增強,以內膜增強為著,周邊可見廣泛側支開放;治療后顯示血管壁增強不明顯(圖2).


  3. 動脈受累超聲表現

  大動脈受累5例:3例表現動脈瘤樣擴張,其中胸主動脈瘤1例,腹主動脈瘤2例;1例表現為腹主動脈漂浮血栓(同時伴有左下肢動脈栓塞及下腔靜脈血栓);1例表現為左側髂股動脈交界處血栓形成(圖3)。超聲顯示:受累動脈壁全層增厚,與周邊界限不清,但未見強回聲動脈粥樣斑塊形成。活動性血栓表現為增厚腹主動脈內壁等回聲,近端附壁,遠端游離,隨著血流漂浮擺動。上肢動脈閉塞患者顯示血栓呈分層樣改變,與增厚動脈壁間有明顯分界。胸主動脈瘤患者曾接受主動脈腔內隔絕(EVAR)術,術后3周復查出現嚴重I型內漏,支架植入位置及臨近血管壁明顯增厚,在股動脈穿刺點檢出假性動脈瘤,血管前壁可見大片不規則血管壁結構缺失,范圍達8 mm×6 mm。對1例腹主動脈瘤樣擴張的患者進行超聲造影,造影顯示血管壁明顯增厚,血管全層明顯增強,以內膜增強為著,并可見豐富新生血管深入其中(圖4)。


  討 論

  白塞病好發于年輕人,平均發病年齡為(28±12)歲,血管BD在臨床并不少見,但由于其臨床表現各異,且缺乏特異度實驗室檢查,故漏診率較高.靜脈受累BD常表現為靜脈血栓,但該病較非BD的靜脈血栓損害范圍大、程度重、易復發,且抗凝效果不佳,常累及上腔靜脈、下腔靜脈、門靜脈等大血管,引起嚴重的臨床癥狀[6],由于淺靜脈炎并不特異,臨床癥狀輕微,因此就診率較低,本研究發現以淺靜脈炎/血栓就診比例并不高,可能與此有關.動脈受累較靜脈少見,常在病變的后期出現,炎癥可以累及血管全層,可導致血栓形成、管腔狹窄、閉塞、瘤樣擴張等多種表現,在血管穿刺后導致遲發性假性動脈瘤,部分患者在真性動脈瘤治療后可出現I型內漏、吻合口破裂等嚴重并發癥[7].超聲醫師了解該病的臨床特點對于早期診斷具有重要意義.

  BD靜脈病變發生率遠高于動脈,且發病多為疾病早期,本研究結果與此結論符合。該病所致的靜脈血栓與其他病因導致的靜脈阻塞超聲影像不同,一方面由于本病的基礎是血管炎,常可顯示明顯增厚的血管壁,血管壁與血栓之間有明顯的界限,這與非BD的血栓具有差異;此外本病為慢性病程,在血管完全阻塞之前均有大量的側支循環開放,故患者就診時多數有極為豐富的側支形成,準確的識別這些側支(如頸內外靜脈交通支、雙側甲狀腺上靜脈交通支)以及靜脈血流動力學(頸內靜脈的血流方向及鎖骨下靜脈的血流頻譜改變)的改變有助于快速識別病變的位置及超聲特征。對于常規檢查未見明顯血管阻塞病變的患者,文獻報告對股總靜脈的血管壁進行超聲掃查,可以早期檢出血管病變。

  白塞病一般不合并動脈粥樣硬化,其動脈阻塞損害主要與巨細胞性動脈炎、多發性大動脈炎、Buerger病等進行鑒別.口腔黏膜反復潰瘍病史、年齡、性別、既往靜脈炎/靜脈血栓病史有助于為該病的鑒別診斷提供線索.研究中發現胸、腹主動脈瘤樣擴張病變在BD血管病變中最常見,占25%,是疾病加重或死亡的重要原因,BD引起的瘤樣擴張不合并動脈硬化斑塊及偏心性分布的附壁血栓,但血管壁明顯增厚,瘤體內發現附壁活動性血栓,這些有別于其他病因引起的動脈瘤.動脈BD術后具有并發癥發生率高,如支架與血管壁之間的內漏、吻合口瘺、假性動脈瘤等,這與血管全層炎癥相關,本病例中有1例胸動脈瘤由于術前認知不足,在接受EVAR術后3周患者即出現嚴重內漏,并且在股動脈穿刺點出現遲發性假性動脈瘤,因此必須嚴控手術適應證,術前積極使用免疫抑制治療,圍術期糖皮質激素和環磷酰胺聯合治療能夠避免手術并發癥.

  近年來超聲造影技術可以有效的識別多種類型活動期大血管炎,作者應用超聲造影對2例患者進行超聲造影檢查,治療前造影后血管壁均明顯增強,提示血管炎的存在,給予糖皮質激素和免疫抑制劑治療后血管壁增強明顯減低,提示炎癥反應明顯減輕.超聲造影為該病早期診斷及療效觀察提供量化評估手段.

  結 論

  血管超聲有助于識別白塞病血管病變,對于不明原因動脈瘤樣、動靜脈閉塞的年輕患者應考慮白塞病的可能.
  參考文獻
  [1] 鄭文潔.重視白塞病血管病變[J].中華風濕病學雜,2016,20(12):793-795.
  [2] 郭衍秋,潘麗麗,萬瑾,等.白塞病大血管病變的臨床特點分析[J].中國醫藥,2017,12(5):766-770.
  [3] The international criteria for behcet′s disease (ICBD):A collaborative study of 27 countries on the sensitivity and specificity of the new criteria[J].J Eur Acad Dermatol Venereal,2014,28(3):338-347.
  [4] JENNETTE J C,FALK R J,BACON P A,et al.2012 revised international chapel hill consensus conference nomenclature of visualities[J].Arthritis Rheum,2013,65(1):1-11.
  [5] 梁娜娜,張亮,董瑞國.CEUS評估頸動脈低回聲斑塊強化程度與前循環腦梗死的相關性分析[J].中國超聲醫學雜志,2019,35(4):289-292.
  [6] IDEGUCHI H,SUDA A,TAKENO M,et al.Characteristics of vascular involvement in Behcet′s disease in Japan:A retrospective cohort study[J].Seand J Rheumatol,2006,35(1):65-68.
  [7] HATEMI G,SEYAHI E,FRESKO,et al.One year in review 2018:Behcet′s syndrome[J].Clin Exp Rheumatol,2018,36(6):13-27.

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